Brian Wilhelm obtient son diplôme de doctorat en génétique médicale du UBC au Terry Fox Laboratory de Vancouver, en 2003. Il poursuit une formation postdoctorale au Wellcome Trust Sanger Institute, au Royaume-Uni dans le labo du Dr Jurg Bahler, puis au sein du laboratoire du docteur Guy Sauvageau à l’IRIC.
En 2010, Brian Wilhelm a lancé son laboratoire, l’Unité de recherche en génomique à haut débit de l’Institut, et a débuté comme professeur au Département de médecine de l’Université de Montréal.